Introdução: A cirurgia ortognática (CO) é indicada para corrigir deformidades dentofaciais e, embora seja geralmente segura, pode envolver complicações. Alterações oftalmológicas, como a midríase, são raras após o procedimento. Objetivo: O presente trabalho aborda um caso de anisocoria no pós-operatório imediato de CO em paciente com fissura labiopalatina (FLP). Conduta clínica: A paciente, 18 anos, CAAE 64847922.1.0000.5441 e TCLE devidamente assinado, possui FLP transforame unilateral e foi submetida à CO sob anestesia geral. Após a remoção da proteção ocular, apresentou anisocoria, com a pupila direita midriática, sem reflexo fotomotor e consensual. Clinicamente, apresentava parâmetros de normalidade sob anestesia geral. Após a extubação, apresentou resposta motora dos membros superiores e inferiores ao comando verbal, sem sinais de ptose ou estrabismo. O reflexo fotomotor direto e consensual estava preservado no olho esquerdo. A paciente permaneceu em observação durante 4h, com monitoramento dos sinais vitais, nível de consciência e respostas ocular motora e fotomotora. Após 2h, houve remissão parcial da midríase, e, após 4h de pós-operatório, a anisocoria apresentou remissão quase total, com pupilas fotorreativas. Não houve alterações significativas nos dias seguintes ao pós-operatório. Durante a CO, é realizado o bloqueio do NASP e NASA. Neste caso, a infiltração foi realizada com ropivacaína 1% com adrenalina 1:200.000. Resultado: A infiltração do anestésico, associada à posição de Rose da paciente, colaborou para a difusão através da fissura orbital inferior para o cone orbital, semelhante à técnica de anestesia oftalmológica peribulbar. Assim, o nervo oculomotor foi bloqueado, causando a midríase. Conclusão: A midríase unilateral perioperatória, embora muitas vezes benigna, é um potencial indicador de complicações graves. O cirurgião deve estar familiarizado com o diagnóstico diferencial para avaliar corretamente e conduzir o tratamento de forma segura.