ntrodução: O cisto odontogênico glandular é uma lesão odontogênica de desenvolvimento rara e altamente recidivante. É associada à proliferação de remanescentes da lâmina dentária e ocorre, principalmente, entre a 5ª e 7ª décadas de vida, na região anterior da mandíbula e sem predileção por gênero. Objetivo: O objetivo deste trabalho é relatar um cisto odontogênico glandular diagnosticado e tratado previamente como cisto radicular. Conduta clínica: Uma mulher de 51 anos foi encaminhada ao cirurgião dentista com queixa principal de lesão cística mandibular. Durante a anamnese foi relatado histórico de tratamento endodôntico dos dentes associados à lesão, previamente diagnosticada como cisto radicular, há 5 anos. Radiograficamente observou-se uma lesão radiolúcida multilocular circunscrita por halo radiopaco envolvendo os ápices e causando divergência radicular dos dentes 42, 41, 31 e 32, todos tratados endodonticamente. A tomografia computadorizada de feixe cônico revelou descontinuidade da tábua óssea vestibular e expansão de corticais. As hipóteses de diagnóstico foram cisto ou tumor odontogênico. Após a obtenção do consentimento livre e esclarecido assinado pela paciente foi realizada a enucleação da lesão, sendo o material encaminhado para análise histopatológica. Microscopicamente, observou-se diversas cavidades císticas multiloculares revestidas por epitélio delgado não queratinizado com espessura variável, ora estratificado pavimentoso, ora simples cuboidal, com projeções papilares em direção ao lúmen, microcistos intraepiteliais, células mucosas e cistos satélites. O diagnóstico final foi de cisto odontogênico glandular. A paciente foi orientada quanto ao seu diagnóstico e permanece em acompanhamento há 1 ano sem sinais de recidiva. Conclusão: Este caso clínico ilustra o desafio diagnóstico de lesões odontogênicas císticas que compartilham características clínicas sendo a análise histopatológica essencial para um diagnóstico preciso e tratamento adequado do paciente.