Introdução: A sinusite crônica pode estar associada aos biomateriais de baixa qualidade utilizados nas cirurgias de levantamento do assoalho do seio maxilar e, corresponde à 14% das perdas dos implantes dentários. Entretanto, as sinusites fúngicas relacionadas aos implantes dentários são raramente descritas. Objetivo: O objetivo do estudo foi relatar a sequela e tratamento de infecção sinusal crônica por colonização fúngica após cirurgia de elevação do assoalho sinusal associado à um biomaterial de baixa qualidade e implantes dentários. Conduta clínica: Paciente CFA do gênero feminino, 59 anos, ausência de alterações sistêmicas, compareceu à clínica com queixa de dor e odor fétido em região de seio maxilar direito após um ano da realização de cirurgia de enxerto sinusal e implantes dentários. Ao exame tomográfico, velamento completo do seio maxilar direito e seis implantes instalados em maxila sem perda óssea. Após exame clínico, radiográfico e tomográfico, o plano de tratamento proposto e aceito pela paciente foi de antibioticoterapia com amoxicilina com clavulanato de potássio e metronidazol e cirurgia para inspeção e remoção de materiais contaminados. O procedimento cirúrgico foi realizado em ambiente ambulatorial sob anestesia local e sedação consciente e, o acesso de Caldwell-Luc efetuado para intervir no seio maxilar via bucal. Todo o material necrótico e de enxertia foi removido na região sinusal maxilar direita sem comprometer os implantes dentários. Resultado: O exame histopatológico revelou a bola fúngica que não pôde ser diagnosticada na tomografia pré-operatória. A paciente foi tratada pós cirurgia com terapia antifúngica (itraconazol) por 4 meses associada ao antibiótico. Após 1 ano de pós operatório foi verificada remissão completa da infecção sinusal. Conclusão: A sinusite crônica fúngica pode ser tratada com sucesso com curetagem cirúrgica completa do seio maxilar incluindo a remoção dos tecidos infectados ou necróticos, associada com a terapia antibiótica e antifúngica.