Introdução: A leucoplasia proliferativa é um tipo distinto de leucoplasia com apresentação disseminada e multifocal. É mais frequente na gengiva de mulheres idosas sem fatores de risco. Possui elevada taxa de transformação maligna e o monitoramento das alterações histopatológicas deve ser rigoroso ao longo do tempo. Objetivo: Apresentar e discutir um caso clínico de leucoplasia proliferativa em homem atendido na clínica de Diagnóstico Bucal do UNIFAE. Conduta clínica: O presente caso expõe o diagnóstico e o manejo de um caso de leucoplasia proliferativa. Trata-se de um homem, 64 anos, etilista social e sem histórico de tabagismo. Ao exame físico intraoral, notaram-se placas de coloração branca em mucosa jugal, bilateral, mal delimitadas, com superfície ora lisa, ora rugosa, não removível a raspagem e assintomáticas. Foi realizada uma biópsia incisional de cada lado. O material foi encaminhado para análise histopatológica no Laboratório de Patologia da FOB-USP. Resultados: Baseado nos aspectos clínicos e nos achados microscópicos, o diagnóstico de leucoplasia proliferativa foi estabelecido. Apesar da ausência de displasia na análise histopatológica, o paciente segue em rigoroso acompanhamento clínico dado o risco de evolução da lesão. Conclusão: A leucoplasia proliferativa é incomum em homens e a mucosa jugal parece ser o segundo sítio anatômico mais frequente. A literatura reporta que a hiperqueratose sem displasia tem sido o achado microscópico prevalente na primeira biópsia dessas lesões. Além disso, é necessário múltiplas biópsias ao longo do tempo para monitorar o aparecimento de displasia e possível progressão para carcinoma espinocelular.