Introdução: O queratocisto odontogênico é um cisto do desenvolvimento epitelial que acomete principalmente a maxila e a mandíbula. Apesar de benigno, é um cisto expansivo, localmente agressivo e possui elevados índices de recidiva (cerca de 62.5%). Objetivos: O objetivo do relato é apresentar o caso clínico de uma paciente do gênero feminino, 30 anos de idade, branca e que apresentou recidiva de um queratocisto odontogênico. Material e método ou Conduta Clínica: O primeiro tratamento cirúrgico foi feito através da marsupialização seguida da enucleação do queratocisto odontogênico em região anterior de mandíbula e havia apresentado uma evolução favorável, sem sinais de recidiva, até a última avaliação odontológica realizada 4 anos depois. Entretanto, a paciente procurou novamente atendimento nas clínicas da FOB-USP, 6 anos após a primeira cirurgia, com a queixa de quadros intermitentes de dor moderada e sensibilidade aumentada na região anterior de mandíbula. Durante o exame físico percebeu-se moderado abaulamento firme à palpação, perda de profundidade de fundo de sulco vestibular e a mucosa da região anterior da mandíbula apresentava-se eritematosa. Além disso, durante o exame, a paciente relatou sensibilidade ao toque exacerbada nos dentes anteriores inferiores. Solicitou-se, então, uma tomografia computadorizada de feixe cônico que revelou uma lesão hipodensa unilocular circunscrita por um halo hiperdenso na região anterior de mandíbula (do dente 42 ao 33) e ruptura da cortical óssea vestibular desta região. Resultados: Estabeleceu-se o diagnóstico de queratocisto odontogênico recidivante. A paciente foi submetida a uma punção aspirativa, na qual foi aspirado um líquido avermelhado denso. Em seguida, foi realizada a enucleação completa do cisto e a paciente está sob acompanhamento. Conclusão: Este caso clínico reforça a importância de um constante acompanhamento clínico-radiográfico após o tratamento cirúrgico dos queratocistos, para que as recidivas sejam identificadas e tratadas antes que adquiram prognósticos desfavoráveis, causando deformidades e perdas no sistema estomatognático.