RESUMO: O ameloblastoma (AM) é uma neoplasia benigna de origem do epitélio odontogênico que apresenta crescimento lento, infiltrativo, expansivo, com capacidade localmente invasiva e alto potencial de recidiva. Acomete pacientes de meia-idade e o sítio mais afetado é a mandíbula, especialmente as regiões de ângulo e ramo. Geralmente é assintomático, sendo encontrado em radiografias odontológicas de rotina, e estar associado a terceiros molares inclusos. O ameloblastoma unicístico é uma variante do AM que apresenta melhor prognóstico e baixo índice de recidiva, mesmo quando tratado por cirurgias conservadoras. Este caso trata-se de um paciente do gênero masculino, 25 anos, submetido à exodontia do dente 38 com o auxílio apenas de uma radiografia periapical. Aproximadamente 1 ano após a cirurgia, o paciente relatou presença de drenagem na região. Após novos exames radiográficos observou-se a presença de lesão radiolúcida com margens definidas na região do dente 38. Foi realizada punção aspirativa, a qual revelou conteúdo amarelado, seguida de tratamento cirúrgico conservador por meio de enucleação da lesão. Após análise histopatológica, o diagnóstico final foi de ameloblastoma unicístico. O paciente apresentou boa cicatrização e encontra-se em acompanhamento há 4 anos sem evidências de recidiva. Conclui-se que o acompanhamento contínuo dos pacientes que apresentam esta lesão é essencial a fim de garantir um bom prognóstico e identificar possíveis recidivas. Além disso, a realização de exames de imagens adequados para o planejamento das cirurgias de dentes inclusos e biópsia das cápsulas pericoronárias, quando houver indício de lesão cística, é importante para evitar lesões como a aqui relatada.