RESUMO: O queratocisto odontogênico (QO) é um cisto odontogênico de desenvolvimento que possui características histológicas específicas, além de grande potencial de proliferação celular e alto índice de recidiva. A análise histopatológica típica do QO mostra ausência de infiltrado inflamatório, e quando há, sua causa é secundária. A aspergilose é uma infecção fúngica oportunista que acomete pacientes imunocomprometidos, sendo rara sua manifestação em seios paranasais de pacientes imunocompetentes. Paciente do gênero masculino, 24 anos, leucoderma, apresentou-se com queixa de dor e sensibilidade na região dos dentes 16-18, além de história de secreção purulenta nasal. A anamnese revelou história prévia de QO nessa região. A análise radiográfica revelou uma lesão radiolúcida na região dos dentes 16-18 com envolvimento do seio maxilar, o qual apresentava-se opacificado. A hipótese diagnóstica foi recidiva de QO e então realizou-se biópsia incisional. A análise microscópica revelou QO associado com infiltrado inflamatório. Além disso, foi possível observar a presença de estruturas filamentosas, septadas, em ângulo agudo, formando colônias bem definidas, favorecendo aspergiloma. O paciente foi submetido à remoção cirúrgica total da lesão. A associação de QO com aspergiloma é extremamente rara. Salienta-se que este é o segundo relato de caso de tal associação, e deve ser considerado no diagnóstico diferencial em casos com suspeita de recidiva de QO associado á características clínicas de processo infeccioso.