A anquilose da articulação temporomandibular é caracterizada pela substituição dos tecidos articulares normais por tecido denso fibroso ou ósseo. Acarreta uma redução ou até mesmo perda dos movimentos articulares. Clinicamente, apresenta-se com diminuição da abertura máxima da boca e limitação dos movimentos mastigatórios. A etiologia está relacionada principalmente a traumas e infecções e o tratamento consiste em cirurgia associada à prolongada fisioterapia. Em pacientes pediátricos, o protocolo de tratamento consiste na excisão da massa fibrosa/óssea e coronoidectomia do lado afetado. Caso não resulte em 35 mm de abertura incisal ou deslocamento do lado oposto, realiza-se, portanto, a coronoidectomia contralateral. O objetivo deste trabalho é relatar um caso de anquilose temporomandibular unilateral em um paciente de 12 anos, com histórico de acidente de bicicleta aos 7 anos. Dois anos após o acidente começou a apresentar limitação da abertura bucal e no momento da cirurgia apresentava-se com abertura máxima de boca de 7 mm. Foi proposta uma abordagem cirúrgica através do acesso pré-auricular com extensão temporal e realizada remoção da massa anquilótica e condilectomia com interposição de material autógeno. O resultado deste procedimento foi satisfatório comprovado pela abertura incisal de 26 mm no transoperatório e 31 mm após 3 meses de intensa fisioterapia.