A Leishmaniose é uma doença infecciosa, não contagiosa, causada por diferentes espécies de protozoários do gênero Leishmania, que pode acometer pele e/ou mucosas. Quando ocorre na mucosa oral, a doença se torna destrutiva com aspecto granulomatoso, indolor e muito semelhante a apresentação de algumas micoses profundas, como a paracoccidioidomicose. O objetivo deste trabalho é apresentar um caso clínico de leishmaniose envolvendo a mucosa bucal. Paciente L.M.B., sexo feminino, 65 anos, lavradora que foi encaminhada ao nosso Serviço para diagnóstico de “lesão ulcerada em palato e faringe”. Sua história médica era negativa e não fazia uso de medicamentos, se queixando de disfonia e dificuldade para respirar após “gripe forte” há três meses. Ao exame extrabucal, observava-se cicatriz na região de asa de nariz do lado direito, com história anterior de úlcera e crosta, além de perfuração do septo nasal. Ao exame intrabucal observava-se extensa lesão ulcerada de aspecto granulomatoso, envolvendo palato duro, palato mole e faringe. As hipóteses diagnósticas foram de paracoccidioidomicose e leishmaniose, então foram solicitados exames complementares e, após resultados iniciais descartou-se a paracoccidioidomicose. O resultado histopatológico da biópsia incisional foi sugestiva de leishmaniose e a reação de intradermorreação de Montenegro (IRM) foi positiva, com resposta exacerbada. O diagnóstico definitivo foi de leishmaniose mucocutânea e a paciente foi encaminhada para tratamento. Após o tratamento houve o desaparecimento da lesão e é importante o acompanhamento destes pacientes por haver a possibilidade de doença residual.