A quimioterapia e radioterapia em região de cabeça e pescoço podem afetar o desenvolvimento dentário em pacientes pediátricos sob terapia oncológica e levar a má formações ou agenesia dentária. Paciente com seis meses de idade compareceu ao serviço com queixa de “veinha entupida” na face. Apresentava lesão expansiva, externa ao ângulo da mandíbula. Foi realizado a biópsia incisional da lesão e os achados microscópicos concluíram o diagnóstico de rabdomiossarcoma embrionário. O tratamento instituído foi quimioterapia e radioterapia. Após dois anos da radioterapia foi constatado ausência de formação de germes dentários, agenesia e rizinogênese incompleta. Paciente também desenvolveu cárie de radiação. A participação do cirurgião-dentista no acompanhamento pós tratamento oncológico é de suma importância para minimizar o efeito destas complicações.