O tumor odontogênico escamoso (TOE) é um tipo raro de neoplasma, frequentemente localizado nos maxilares. Poucos casos de proliferação semelhante ao tumor odontogênico escamoso comumente encontrado na parede de cistos odontogênicos, tem sido publicados na literatura. Paciente do gênero masculino, leucoderma, apresentou-se com a queixa de sangramento na gengiva relacionada ao dente 17. Ao exame radiográfico, observou-se uma lesão radiolúcida, circular, bem definida e com margens escleróticas envolvendo o dente 18. Após a realização de punção, a hipótese diagnóstica foi de uma lesão cística benigna de origem odontogênica. Dessa forma, realizou-se remoção completa de lesão, a qual após análise histopatológica, forneceu o diagnóstico final de cisto dentígero com proliferação semelhante ao tumor odontogênico escamoso. Após 6 meses de acompanhamento, não se observou sinais de recorrência ou alterações radiográficas. A presença da proliferação semelhante ao TOE parece não interferir no tratamento, o qual se dá pelo mesmo tratamento de um cisto dentígero, sendo este a enucleação da lesão, bem como não parece apresentar maior risco de recorrência. Salienta-se que este é o sétimo relato de um caso com proliferação semelhante ao tumor odontogênico escamoso em um cisto dentígero, o qual deve ser reconhecido para evitar o diagnóstico errado de tumor odontogênico cístico.