O parto prematuro pode acarretar uma série de problemas para o recém-nascido que não apresenta os órgãos e sistemas suficientemente desenvolvidos para executar uma série de funções básicas. Em virtude da imaturidade hepática, o recém-nascido prematuro tem predisposição a desenvolver colestase neonatal, doença resultante da redução da síntese dos ácidos biliares. Isso pode gerar problemas sistêmicos, como colúria, acolia fecal, hipercolesterolemia, hiperbilirrubinemia, entre outros. Também podem ocorrer alterações na composição estrutural ou na espessura dos tecidos mineralizados dos dentes em formação no período em que a doença se manifesta e alterações cromáticas intrínsecas decorrentes da hiperbilirrubinemia. O objetivo deste trabalho é apresentar o caso clínico de uma paciente com 2 anos com uma faixa de coloração azul-esverdeado no esmalte dos dentes decíduos, envolvendo toda a coroa dos incisivos e cúspides dos caninos e molares decíduos. Inicialmente desconfiou-se que tal coloração era decorrente da eritoblastose fetal. Durante a anamense realizada com o pai, a suspeita foi descartada e novas investigações foram realizadas. A criança nasceu de parto prematuro, seguida de morte materna, e desenvolveu colestase neonatal. O plano de tratamento foi estabelecido visando a prevenção da cárie, com aplicação de verniz fluoretado a cada três meses e acompanhamento do caso para avaliar o impacto da doença na dentição permanente. Ressalta-se a importância da história médica na determinação da etiologia das alterações cromáticas dentárias para que sejam realizados o correto diagnóstico e o tratamento adequado.