Introdução: A talassemia é uma alteração genética caracterizada pela síntese de hemoglobina defeituosa e eritropoiese ineficiente resultando em graus variáveis de anemia. Muitas alterações podem ser encontradas como consequência desta doença, tais como na formação da hemoglobina e malformações do crânio, ossos longos, maxila e mandíbula. Suas manifestações clínicas e radiográficas incluem aumento da mandíbula, aumento dos espaços medulares, trabéculas ósseas espessas, taurodontismo, raízes curtas e pontiagudas. Objetivo: O presente trabalho objetivou relatar um caso clínico de uma paciente do sexo feminino com 5 anos de idade que possuía diagnóstico de β-talassemia, atendida na clínica de Odontologia Preventiva do Centro Universitário de Araraquara (UNIARA). Apresentação do caso clínico: A paciente apresentava palidez e aparência de cansaço e, ao exame clínico, foi observada presença de manchas brancas opacas e rugosas. No exame radiográfico, constatou-se alteração discreta na forma da câmara pulpar dos dentes posteriores. Resultado: O tratamento proposto foi aplicação de verniz nos posteriores e aplicação tópica de flúor. Conclusão: A anamnese e o correto exame clínico são procedimentos importantes para o diagnóstico diferencial das lesões incipientes de cárie e as manchas decorrentes das manifestações bucais da talassemia.