A púrpura trombocitopênica trombótica (PTT) é uma doença hematológica grave e muito rara. Ela implica na presença de anemia hemolítica microangiopática, trombocitopenia e fenômenos trombóticos. Acredita-se que infecções sistêmicas são encontradas em cerca de metade dos pacientes com PTT ativa e em grande parte dos casos a ativação da doença se dá pela presença de alguma infecção. O tratamento consiste na terapia medicamentosa, plasmaférese e remoção do foco infeccioso. Relatamos um caso de uma paciente portadora de PTT com trombocitopenia grave e anemia hemolítica onde o único foco infeccioso encontrado foi de origem odontogênica. O tratamento realizado foi instituição de corticoterapia para imunossupressão e terapia antibiótica, inicialmente empírica e após identificação do foco infeccioso instituição de amoxicilina 500 mg associada à clavulanato de potássio 125mg, plasmaférese e realização de remoção dos focos infecciosos. As exodontias dos elementos foram realizadas utilizando técnica cirúrgica atraumática, com utilização de medidas hemostáticas locais no trans e nos pós-operatório. Sugere‑se, avaliando dados obtidos através de exames laboratoriais, que o procedimento odontológico contribuiu significativamente para a manutenção do nível plaquetário, mesmo após o desmame da plasmaférese, e consequentemente para a melhora clínica da paciente, que recebeu alta 14 dias após a primeira intervenção odontológica com contagem de plaquetas de 235.000/mm3. Podemos também demonstrar que a atuação de uma equipe multiprofissional é necessária para o sucesso do tratamento.