A lesão periférica de células gigantes é uma lesão relativamente incomum. Esta lesão ocorre principalmente entre a terceira e a sexta década de vida, sendo o sexo feminino o mais afetado, numa proporção de homem/mulher de 1:2. A lesão é mais frequente na região posterior da mandíbula acometendo principalmente gengiva e rebordo alveolar. Sua etiologia é decorrente de fatores irritativos ou traumáticos locais, tais como exodontias, próteses mal adaptadas, biofilme dentário, cálculo dentário, infecção crônica ou impacção alimentar. A lesão apresenta aspecto de uma massa nodular séssil ou pedunculada, ulcerada ou não ulcerada. O caso a ser apresentado refere-se a indivíduo do gênero masculino, leucoderma, 26 anos de idade, com a queixa principal de “corte que saiu na gengiva em cima”. O exame clínico mostrou massa ulcerada, séssil, de mais ou menos 3 cm de diâmetro, envolvendo a superfície vestibular na região de molares superiores. Realizou-se cirurgia para remoção da lesão, sob anestesia geral, sendo que foi fechada a comunicação buco-sinusal transoperatória com retalho pediculado do corpo adiposo da bochecha. O diagnóstico microscópico foi de lesão periférica de células gigantes. Com 10 meses de período pós-operatório, o paciente encontra-se sem sinais clínicos de recidiva ou problemas relacionados com a comunicação buco-sinusal.