O cisto epidermóide é um raro tumor benigno que pode desenvolver-se em qualquer região do corpo humano. Cerca de 7% destes cistos ocorrem em região de cabeça e pescoço. Sua etiologia é ainda incerta, porém acredita-se que esteja associada a remanescentes do ectoderma aprisionados no primeiro e segundo arcos branquiais, mas outras teorias são propostas como eventos acidentais ou cirúrgicos, ocorrendo uma implantação traumática do epitélio dentro de estruturas profundas. A proposta deste trabalho é relatar um caso clínico de um paciente do gênero masculino, de 25 anos de idade que foi encaminhado ao Serviço de Cirurgia e Traumatologia Buco-Maxilo-Facial com diagnóstico de abscesso crônico em região submandibular. Ao exame clínico-radiográfico verificou-se que a lesão não havia qualquer associação dentária, apresentava-se móvel e de aspecto endurecido à palpação. Foi realizada uma biopsia excisional da lesão o qual evidenciou tratar-se de um cisto epidermóide. Concluímos que o correto diagnóstico, bem como a conduta adequada, foram de extrema importância para o tratamento desta entidade patológica.